Nervus peroneus paresist okozó ganglion gyermekkori esete

Átírás

1 A Semmelweis Egyetem Ortopédiai Klinika közleménye Nervus peroneus paresist okozó ganglion gyermekkori esete DR. DOMOS GYULA, DR. KISS SÁNDOR, DR. TEREBESSY TAMÁS, DR. SZŐKE GYÖRGY Érkezett: december 11. ÖSSZEFOGLALÁS A nervus peroneus neuropathiáját okozó intraneuralis ganglionok eredete nem egyértelműen bizonyított, összeköttetésüket a proximalis tibiofibularis ízülettel, képalkotó vizsgálatokkal és intraoperatívan, csak az esetek közel felében igazolják. Retrospektív vizsgálatok alapján azonban valószínűsíthető, hogy ezen ganglionok minden esetben a proximalis tibiofibularis ízületből indulnak ki, és egy idegág mentén a nervus peroneus communist elérve okozhatják annak funkciózavarát. Ezeknek a ganglionoknak a kialakulása felnőttkorban gyakoribb, gyermekkorban előfordulásuk irodalmi ritkaság, eddig összesen kilenc esetet ismertettek. Közleményünkben egy 11 éves fiú esetét mutatjuk be, akinél az intraneuralis ganglion mind a mély, mind a felületes peroneus ideg ellátási területén neuropathiát okozott. A ganglion műtéti ellátását követően három hónappal a nervus peroneus communis funkciója maradéktalanul visszatért, azonban a későbbiekben neuropathiát nem okozó recidíva kialakulását észleltük. Kulcsszavak: Ganglion Műtéti kezelés; Gyermekkor; Paralysis Etiológia; Peroneus neuropathia Etiológia; Térdízület Műtéti kezelés, Gy. Domos, S. Kiss, T. Terebessy, Gy. Szőke: Peroneal nerve palsy caused by a ganglion cyst in a child The origin of the intraneural ganglions causing peroneal nerve neuropathy is not clearly proven. Their connection with the proximal tibiofibular joint is identified only in approximately half of the cases intraoperatively and by imaging modalities. On the basis of retrospective investigations all these cysts seem to originate from the proximal tibiofibular joint, they spread along a nerve branch to the common peroneal nerve and can cause its neuropathy. The incidence of these cysts is more frequent in adults, they are very rare in childhood, and only nine cases have been demonstrated in the literature. In this report we present an eleven-year-old boy. His intraneural ganglion caused neuropathy of both the deep and the superficial peroneal nerve branch. After the operative treatment the entire function of the common peroneal nerve recovered in three months but later we observed a recurrence without neuropathy. Key words: Child; Ganglia Surgery; Knee joint Surgery; Paralysis Etiology; Peroneal Neuropathies Etiology; BEVEZETÉS A térd körüli ciszták között a proximalis tibiofibularis ízületből kiinduló ganglionok rendkívül ritkán előforduló elváltozások, melyek lehetnek aszimptomatikusak, de esetenként a nervus peroneus communis kompresszióját okozhatják. Ilyenkor a gyakran lokálisan tapintható duzzanat mellett kialakuló neuropathia fájdalmat, a lábszár lateralis oldalán és a láb dorsalis felszínén paraesthesiát, valamint a musculus tibialis anterior, a musculus extensor digitorum és hallucis longus, valamint a musculus peroneus longus és brevis paresise miatt lógó láb tünetegyüttest eredményezhet. Ezen ganglionok előfordulása férfiakban gyakoribb (12), etiológiájuk szerint idiopathiás, illetve poszttraumás (10), a nervus peroneushoz viszonyított elhelyezkedésük alapján intra- vagy extraneuralisak (2) lehetnek. Ez idáig a világon közel száz esetet írtak le (7, 9), a magyar nyelvű szakirodalomban eddig Magyar Traumatológia Ortopédia Kézsebészet Plasztikai Sebészet

2 egy beteget (24) ismertettek. 14 évesnél fiatalabb gyermekeknél ez az elváltozás irodalmi ritkaság, eddig összesen kilenc (1, 5, 7, 9, 12, 13, 16-18) alkalommal közöltek hasonló esetet. ESETISMERTETÉS A tízéves fiút három hete tartó, bal térd körüli bizonytalan fájdalom miatt irányítottak ambulanciánkra. A gyermek vizsgálatakor az ép bal oldali térdízület mellett a bal fibulafej felett nyomásérzékenységet tapintottunk, a végtagon intakt perifériás keringést és innervatiót észleltünk. Külsérelmi nyomot nem találtunk, a beteg elmondása szerint térdét jelentősebb trauma nem érte. Az elvégzett röntgen- és MR vizsgálatok során kóros elváltozás nem ábrázolódott, csontszcintigráfiás vizsgálattal kórjelző eltérést nem találtunk. Térdkímélő életmód mellett panaszai jelentősen mérséklődtek. Hat hónap elteltével a gyermek panaszai ismét fokozódtak, a bal fibulafej felett fájdalmas duzzanat alakult ki. Gyulladásos tünetet, külsérelmi nyomot nem észleltünk. Az elvégzett ultrahang- és MR vizsgálatok során a proximalis tibiofibularis ízület közelében egy mmes homogén cisztózus képlet ábrázolódott (1. ábra), amelynek punkcióját végeztük. A punktátum citológiai vizsgálata ganglionra jellemző kocsonyás folyadékot igazolt. Újabb három hónapos panaszmentes időszakot követően a lokális duzzanat mellett a nervus peroneus communis neuropathiája alakult ki, melyet neurológiai és elektroneurográfiás vizsgálattal igazoltunk: a musculus tibialis anterior, a musculus extensor hallucis longus, valamint a musculus peroneus longus és brevis paresise mellett a láb, illetve a lábszár lateralis oldalán paraesthesiát észleltünk. A gyermeknél a kiesett izomfunkció miatt kialakuló lógó-láb tünetegyüttes következtében szteppelő járás alakult ki. Újabb ultrahang-, illetve további MR vizsgálat alkalmával a bal fibulafej felett egy mm nagyságú cisztózus képlet ábrázolódott (2. ábra). A kialakult neuropathia miatt sürgősséggel műtéti feltárás mellett döntöttünk. A műtét során a nervus peroneus communisba terjedő, feszes, kocsonyás bennékű cisztát tártunk fel (3. ábra). A nervus peroneus ganglion által okozott feszes felfúvódása szinte rostokra bontotta az ideget, így operációs mikroszkóp sem adott volna lehetőséget a ganglion teljes, vagy kiterjesztett reszekciójához. A gangliont a széttolt idegrostkötegek között hosszan lefelé és felfelé felmetszettük és részlegesen eltávolítottuk (4. ábra). A proximalis tibiofibularis ízülettel nem találtunk egyértelmű direkt összeköttetést, de a ciszta medialis nyúlványai ezt valószínűsítették. Az eltávolított anyagot szövettani vizsgálatra küldtük, amely gangliont igazolt. A korai posztoperatív aktív passzív funkcionális torna és a szelektív ingeráram-kezelés mellett neuroprotektív B1 vitamint alkalmaztunk. A kímélet időszakára bokaízületet megtartó középállású gipszsínt kapott, amelyet a későbbiekben peroneus emelővel helyettesítettünk. A rehabilitáció során előbb a nervus peroneus profundus ellátási területén, a musculus extensor hallucis longus és a musculus tibialis anterior funkciójában észleltünk teljes regenerációt, majd a posztoperatív 12. hét elteltével a peroneus ideg felületes ágának neuropathiája is meggyógyult, a peroneus izmok teljes funkciója visszatért, az érzészavar megszűnt. A neuropathia gyógyulását követően egy hónappal a gyermeknél ismét bal térd körüli fájdalom alakult ki. Vizsgálatakor a műtéti területtől, a korábbi ganglion helyétől dorsalisan tapintottunk nyomásérzékeny terimét, amely az elvégzett MR-vizsgálat során 2 cm legna- 270 Magyar Traumatológia Ortopédia Kézsebészet Plasztikai Sebészet

3 1. ábra Az ultrahangvizsgálat során a nervus peroneus mentén ábrázolódó cisztózus képlet (*). 2. a ábra A preoperatív MR felvételeken látható (a) tubularis ciszta (*), és (b) pecsétgyűrű jel (*). F: fibula, T: tibia 2. b ábra 3. ábra A nervus peroneus (nyilak) mentén elhelyezkedő feszes, kocsonyás bennékű ciszta (*). 4. ábra Az idegrostok (nyilak) közé terjedő ganglion (*) a megnyitás után. Magyar Traumatológia Ortopédia Kézsebészet Plasztikai Sebészet

4 gyobb átmérőjű recidívának bizonyult. A műtétet követően fél évvel a recidíva mérete nem változott, neuropathiát nem észleltünk, a gyermek panaszmentes. MEGBESZÉLÉS A perifériás idegek kompressziója révén számos elváltozás okozhat neuropathiát (15), ezek közül viszonylag ritkán találkozhatunk intraneuralis ganglionokkal, melyek az esetek döntő többségében (52 86%) (8, 18) a közös peroneus idegben jelennek meg. Peroneus neuropathiát okozó intraneuralis gangliont először Sultan (23) ismertetett 1921-ben megjelent közleményében, azóta a világon közel száz esetet közöltek (7, 9). Ezen intraneuralis ganglionok kialakulásával kapcsolatban különböző hipotézisek léteznek. Néhányan úgy gondolják, hogy a peri- és epineurium cisztikus degenerációjának, illetve a kötőszöveti elemek metaplasiájának eredményeként alakulnak ki (9, 18), azonban a szerzők többsége egyetért abban, hogy a proximalis tibiofibularis ízületből erednek (7, 21). Valószínűsíthető, hogy a trauma, gyulladás, vagy egyéb ismeretlen ok miatt megnövekedett intraarticularis hyaluronsav termelés, illetve az ízületi tok sérülése, meggyengülése miatt a synovia kiboltosul, és a kiváltó ok fennállása esetén az így kialakult extraarticularis ciszta növekedése vezet a ganglion kialakulásához (9). Cadavereken végzett vizsgálatok során kimutatták, hogy a nervus peroneus communis egyetlen oldalága, amelyet a felületes és mély ágra oszlását megelőzően ad le, a musculus tibialis anteriorba lépése előtt egy kisebb mellékágat küld a proximalis tibiofibularis ízülethez (3). Valószínűleg ennek az idegágnak az ízületi belépési pontja a locus minoris resistentiae, az ízületi tok leggyengébb pontja, ahonnan a ganglion ered. A növekvő ciszta ezen ideg mentén juthat el a közös peroneus ideghez. Ez utóbbit komprimálva már az extraneuralis helyzetű ciszták is okozhatnak ingerületvezetési zavart, azonban az ideg rostjai közé terjedő ganglion okozta neuropathia gyakoribb és sokkal kifejezettebb (22). A proximalis tibiofibularis ízületből kiinduló ganglionok a kialakulásuk kezdeti szakaszában tünetszegények. A ciszta növekedése során kezdetben nem specifikus tünetek: bizonytalan fájdalom, növekvő duzzanat fordulhatnak elő. Az esetek egy részében azonban az első panaszok csak a peroneus ideg kompressziója következtében alakulnak ki. A neuropathia megjelenésekor a betegek a láb gyengeségéről, zsibbadásról, fájdalomról panaszkodnak. Ezen tünetek megjelenhetnek intermittálóan, elsősorban erőltetést, sportolást követően (14), ilyenkor ugyanis az ízületen belüli megnövekedett nyomás a ciszta megnagyobbodását, az ideg fokozódó kompresszióját okozza. A neuropathia gyakrabban alakul ki a nervus peroneus profundus ellátási területén. A proximalis tibiofibularis ízületet ellátó idegág mentén növekvő ganglion ugyanis a közelebb fekvő mély peroneus ideget éri el elsőként (21). Ilyenkor a musculus tibialis anterior, a musculus extensor hallucis és digitorum longus paresise mellett a láb dorsalis felszínén az 1 2. ujjak közötti területen paraesthesia jelenik meg. Az ízülettől távolabb fekvő felületes peroneus ág ritkábban és kevésbé érintett: ez esetben a peroneus izmok bénulását, a lábszár ventralis lateralis és a láb dorsalis felszínén a szenzoros innervatio zavarát észlelhetjük. A peroneus communis neuropathiája miatt a klasszikus lógó láb tünetegyüttes és szteppelő járás alakulhat ki. Amennyiben az egyetlen tünet a peroneus neuropathia, elsőként szükséges a centrális eredet kizárása szükséges, majd elektroneurográfiás vizsgálattal lokalizálható a laesio, illetve detektálható az ingerületvezetési sebesség csökkenésének mértéke (6). A későbbiekben képalkotó vizsgálatokkal azonosítható az elváltozás. A fibulafej felett megjelenő terime differenciáldiagnosztikája során célszerű elsőként ult- 272 Magyar Traumatológia Ortopédia Kézsebészet Plasztikai Sebészet

5 rahangvizsgálatot végezni. A ganglionon kívül felmerül egyéb jóindulatú (lateralis meniscus ciszta, schwannoma, lipoma, myxoma, neurofibroma, neuroma, haemangioma, exostosis, chondromatosis), és rosszindulatú (synovialis sarcoma, myxoid sarcoma, neurosarcoma, malignus schwannoma) elváltozások, intraossealis cisztózus képlet esetén fibrosus dysplasia, enchondroma, óriássejtes tumor és chondroblastoma lehetősége (1, 4, 6, 9, 15, 19). Következő lépésként a talált képlet pontosabb szerkezetének, elhelyezkedésének vizsgálatára MR vizsgálat javasolt. Ennek során esetenként a gangliont a proximalis tibiofibularis ízülettel összekötő az ízületi eredetet bizonyító úgynevezett synovialis kocsány is kimutatható, amelyet esetünkben a felvételeken azonosítani nem tudtunk. Ezt az összeköttetést a különböző diagnosztikai vizsgálatok, illetve a műtéti ellátás során csak körülbelül 40%-ban azonosítják (21), azonban retrospektív vizsgálatok során kimutatták, hogy az MR vizsgálati ábrák részletesebb elemzésével nagyobb arányban bizonyítható a kocsány jelenléte (20, 22). MR-vizsgálattal az intra- és extraneuralis ganglionok elkülönítése nehéz, de bizonyos jelek az intraneuralis helyzetet valószínűsítik (22): 1) hosszan a nervus peroneust mentén elhelyezkedő tubularis ciszta, 2) az idegrostokat excentrikusan diszlokáló ciszta ( pecsétgyűrű jel ), 3) cisztózus képlet jelenléte a proximalis tibiofibularis ízülethez futó idegágon belül is ( keresztező ág jel). Esetünkben az MR felvételeken ábrázolódó tubularis ciszta és a pecsétgyűrű jel utaltak a ganglion intraneuralis elhelyezkedésére (2. ábra). További diagnosztikai lépésként végezhető MR artrográfia, amely elsősorban az operált, recidív ganglionok esetében javasolt a tibiofibularis ízületi kapcsolat kimutatása céljából (20). Amennyiben nincs neurológiai deficit, a proximalis tibiofibularis ízületből kiinduló ganglion kezelhető konzervatívan, a ciszta aspirációjával, esetleg szteroid injektálással, de a konzervatív kezelés recidíva aránya nagyon magas (9). Neurológiai deficittel járó, illetve visszatérő esetekben műtét végzendő. Két sebészi megoldás lehetséges: a ganglion teljes eltávolítása az idegrostok megkímélésével (operációs mikroszkóp segítségével), a tibiofibularis ízületi összeköttetés felkutatásával, reszekciójával, valamint a subtotalis excisio a ciszta drenálásával (10, 14). Az operatív kezelést követően a recidíva aránya magas, 10 20% (21), ezért a beteg szoros utánkövetése szükséges. A neuropathia újbóli megjelenése esetén reoperáció végzendő, ilyenkor törekedni kell a synovialis kocsány azonosítására és ellátására. Néhányan a proximalis tibiofibularis ízület desisét is elvégzik az újabb recidíva megelőzése céljából, jó eredménnyel (11). A posztoperatív gyógytorna, a szelektív ingeráram- és egyéb kiegészítő kezelések mellett a neuropathia az esetek többségében három hat hónap alatt meggyógyul. Néhány olyan esetben azonban, amikor a preoperatív időszakban a neurológiai tünetek hosszabb ideig álltak fenn, a sebészi terápia ellenére sem tért vissza a teljes funkció (9). Ezért a nervus peroneus neuropathiáját okozó ganglion észlelésekor mielőbbi műtéti ellátás indokolt. Véleményünk szerint a képalkotó vizsgálatokkal igazolt cisztózus képlet operatív kezeléséig is szükséges a neuropathiát megszüntetni, annak fokozódását megakadályozni, ezért a ciszta azonnali punkcióját, az ideg dekompresszióját javasoljuk. IRODALOM 1. Beck T. D. Jr., Miller K. E., Kruse R. W.: An unusual presentation of intoeing in a child. J. Am. Osteopath. Assoc : Brooks D. M.: Nerve compression by simple ganglia. J. Bone Joint Surg B: de Seze M. P., Rezzouk J., de Seze M., Uzel M., Lavignolle B., Durandeau A. A., Durandeau A., Casoli V., Midy D.: Anterior innervation of the proximal tibiofibular joint. Surg. Radiol. Anat : Magyar Traumatológia Ortopédia Kézsebészet Plasztikai Sebészet

6 4. Edwards M. S., Hirigoyen M., Burge P. D.: Compression of the common peroneal nerve by a cyst of the lateral meniscus. A case report. Clin. Orthop. Relat. Res : Ellis V. H.: Two cases of ganglia in the sheath of peroneal nerve. Brit. J. Surg : Fansa H., Plogmeier K., Gonschorek A., Feistner H.: Common peroneal nerve palsy caused by a ganglion. Case report. Scand. J. Plast. Reconstr. Surg. Hand Surg : Gayet L. E., Morand F., Goujon J. M., Pries P., Clarac J. P.: Compression of the peroneal nerve by a cyst in a seven year old child. Eur. J. Pediatr. Surg : Harbaugh K. S., Tiel R. L., Kline D. G.: Ganglion cyst involvement of peripheral nerves. J. Neurosurg : Hersekli M. A., Akpinar S., Demirors H., Ozkoc G., Ozalay M., Cesur N., Uysal M., Tandogan R. N.: Synovial cysts of proximal tibiofibular joint causing peroneal nerve palsy: report of three cases and review of the literature. Arch. Orthop. Trauma Surg : Kili S., Perkins R. D.: Common peroneal nerve ganglion following trauma. Injury, : Miskovsky S., Kaeding C., Weis L.: Proximal tibiofibular joint ganglion cysts: excision, recurrence, and joint arthrodesis. Am. J. Sports Med : Nicholson T. R., Cohen R. C., Grattan-Smith P. J.: Intraneural ganglion of the common peroneal nerve in a 4-year-old boy. J. Child Neurol : Pazzaglia U. E., Pedrotti L., Finardi E.: Intraneural synovial cyst of the external sciatic popliteal nerve Acta Orthop. Belg : Petit-Lacour M. C., Pico F., Rappoport N., Gagey O., Said G.: Fluctuating peroneal nerve palsy caused by an intraneural cyst. J. Neurol : Piton C., Fabre T., Lasseur E., Andre D., Geneste M., Geneste M., Durandeau A.: Les lesions du nerf fibulaire commun: approche etiologique et therapeutique. A propos de 146 cas traites chirurgicalement. Rev. Chir. Orthop. Reparatrice Appar. Mot : Prevot J., Goudot B., Aymard B., Gagneux E.: Pseudo-kyste mucoide des nerfs peripheriques. A propos d un cas opere. Chir. Pediatr : Rai V. M., Shenoi S. D., Joseph B.: Ganglion cyst of the proximal tibiofibular joint causing foot drop-diagnostic problem of differentiating from neuritic leprosy. Indian J. Lepr : Scherman B. M., Bilbao J. M., Hudson A. R., Briggs S. J.: Intraneural ganglion: a case report with electron microscopic observations. Neurosurgery, : Seki N., Okada K., Miyakoshi N., Shimada Y., Nishida J., Itoi E.: Common peroneal nerve palsy caused by parosteal lipoma of the fibula. J. Orthop. Sci : Spinner R. J., Amrami K. K., Rock M. G.: The use of MR arthrography to document an occult joint communication in a recurrent peroneal intraneural ganglion. Skelet. Radiol : Spinner R. J., Atkinson J. L., Tiel R. L.: Peroneal intraneural ganglia: the importance of the articular branch. A unifying theory. J. Neurosurg : Spinner R. J., Desy N. M., Amrami K. K.: Cystic transverse limb of the articular branch: a pathognomonic sign for peroneal intraneural ganglia at the superior tibiofibular joint. Neurosurgery, : Sultan C.: Ganglion der Nervenscheide des Nervus peroneus. Z. Chir : Szloboda J., Varga D., Sebesy E.: Tibiofibuláris ízületből kiinduló peroneus paresist okozó ganglion. Magyar Traumatológia Ortopédia Helyreállító Sebészet, : Dr. Domos Gyula Semmelweis Egyetem, Ortopédiai Klinika 1113 Budapest, Karolina u domosgy@fre .hu 274 Magyar Traumatológia Ortopédia Kézsebészet Plasztikai Sebészet